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Introdução: Os sarcomas são neoplasias infrequentes e representam 3 a 7% dos tumores malignos do corpo uterino. Os mais frequentes são o leiomiossarcoma e o tumor Mülleriano misto maligno (TMMM), sendo que ambos apresentam uma incidência muito próxima, de aproximadamente 40% cada um. (1). O leiomissarcoma tem pico de incidência dos 45 aos 55 anos, são agressivos com sobrevida global não ultrapassando 50 a 60%. A recidiva local é e as metástases hematogênicas são comuns, o órgão mais afetado é o pulmão. Existe uma alteração genética da hidratase fumarato que está relacionada ao aumento da incidência de leiomiomas e leiomiossarcomas. Nosso objetivo é descrever um caso de leiomiossarcoma gigante de útero aprensentado excelentes resultados cirúrgicos e com ausência de sinais de recidivas ou metástases a distância, atendido no Hospital Regional de Presidente Prudente. Métodos: Levantamento de prontuário, descrição e discussão de relato de casos com revisão bibliográfica em livros e bancos de dados (PubMed, Web of Science e SpringerLink). Resultados: Paciente do sexo feminino, 47 anos. Procurou nosso serviço com queixa de massa abdominal de crescimento progressivo nos últimos 7 meses, acompanhada de desconforto inspiratório ao decúbito, fraqueza, inapetência e emagrecimento. Realizado ressonância nuclear magnética de abdômen superior e inferior evidenciando volumosa lesão expansiva multinodular heterogênea, no interior da cavidade abdominal medindo 407x256x243 mm. Foi submetida à histerectomia radical, salpingooofarectomia bilateral e enterectomia de delgado. O estudo histopatológico da peça cirúrgica confirmou o diagnóstico de leiomiossarcoma uterino com comprometimento de paramétrio esquerdo. Realizado ciclo de quimioterapia e após, tomografia computadorizada de abdômen que não demonstrou qualquer vestígio de lesão. O anatomopatológico confirmou leiomiossarcoma uterino, comprometendo o paramétrio esquerdo e leiomiomas uterino de localização intramural. A imunomicroscopia também favoreceu o diagnóstico de leiomiossarcoma. A paciente permaneceu um dia na UTI, tendo alta desta passou para o quarto onde permaneceu por uma semana quando obteve alta. Conclusões: O leiomiossarcoma uterino pode originar-se de uma degeneração sarcomatosa a partir de leiomiomas entre 0,1 e 0,8%, no caso relatado acreditamos que tenha sido esse a origem do tumor encontrado nessa paciente. Além disso, a abordagem cirúrgica ampla permitiu um melhor resultado curativo e após mais de um ano do tratamento cirúrgico não foi evidenciado nenhuma recidiva local ou qualquer sinal de metástases a distância.