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INTRODUÇÃO: A síndrome de Miller Fischer (SMF) é uma desordem rara, caracterizada por oftalmoplegia, ataxia e arreflexia, tendo sido descrita pela primeira vez em 1956. RELATO DE CASO: JSS, 51 anos, feminina, procurou atendimento em emergência com queixa de visão turva e parestesia em membros superiores iniciados há um dia, seguidos de dificuldade na coordenação dos movimentos de início há seis horas. Ao exame físico: paresia de abducente a esquerda, pupilas hipofotoreativas, leve dismetria e marcha atáxica, sem mais dados relevantes. Tomografia de crânio não demonstrou alterações, bem como ressonância magnética com gadolíneo. Três dias após, apresentava estado mental preservado, disartria leve, oftalmoplegia completa a esquerda, oftalmoparesia à direita, ausência de assimetrias faciais, hipoestesia bilateral em face, força preservada em membros inferiores, arreflexia patelar bilateral, Sinal de Hoffmann ausente bilateral, cutâneo plantar em flexão e marcha atáxica. Com hipótese clínica de SMF, realizada punção lombar, com resultado compatível. Considerando achados clínicos e exames complementares, iniciou-se tratamento com uso de imunoglobulina. Paciente apresentou melhora progressiva dos sintomas, recebendo alta hospitalar após 20 dias de internação, com orientação de seguimento ambulatorial. DISCUSSÃO: SMF está incluída em um espectro de doenças mediadas pelo sistema imunológico após doenças infecciosas agudas, caracterizada por oftalmoplegia, ataxia e arreflexia, descrita como uma variante da Síndrome de Guillan-Barre, mediada por anticorpos IgG anti-GQ1b. O tratamento da SMF consiste no uso de imunoglobulina específica, com bom prognóstico na recuperação. CONCLUSÃO: Ainda que a SFM seja uma condição rara, encontra-se dentro de um espectro de doenças de extrema importância. Cabe ao profissional de saúde reconhecer a sintomatologia e sinais dessas afecções para garantir manejo adequado e assegurar o melhor desfecho possível, considerando que a SFM tem diagnóstico essencialmente clínico.